Intermittierende Gesichtskrämpfe als Zeichen eines rezidivierenden pleomorphen Adenoms

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Title	Intermittierende Gesichtskrämpfe als Zeichen eines rezidivierenden pleomorphen Adenoms
Authors	Rosalie A Machado · Sami P Moubayed · Azita Khorsandi · Juan C Hernandez-Prera · Mark L Urken
Source	Document
Date	2017
Journal	World J Clin Oncol
DOI	10.5306/wjco.v8.i1.86
PUBMED	https://pubmed.ncbi.nlm.nih.gov/35287260/
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License	Template:CC BY-NC
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Intermittierende Gesichtskrämpfe als Anzeichen eines rezidivierenden pleomorphen Adenoms

Free resource by Rosalie A Machado  · Sami P Moubayed · Azita Khorsandi  · Juan C Hernandez-Prera · Mark L Urken

Abstrakt

Die enge anatomische Beziehung des Gesichtsnervs zum Parotisparenchym hat einen erheblichen Einfluss auf die auftretenden Anzeichen und Symptome sowie die Diagnose und Behandlung von Parotisneoplasien. Allerdings wurde unseres Wissens nach eine Hyperaktivität dieses Nervs, die sich als Gesichtskrampf äußert, nie als Anzeichen oder Symptom einer bösartigen Erkrankung der Ohrspeicheldrüse beschrieben. Wir berichten über einen Fall eines Karzinoms, das aus einem rezidivierenden pleomorphen Adenom der linken Ohrspeicheldrüse (d. h. einem Karzinom ex pleomorphem Adenom) entstand und mit hemifazialen Spasmen einherging. Wir skizzieren die Differentialdiagnose des Hemifacialispasmus sowie eine vorgeschlagene Pathophysiologie. Gesichtslähmungen, Lymphknotenvergrößerungen, Hautbeteiligung und Schmerzen wurden alle mit bösartigen Erkrankungen der Ohrspeicheldrüse in Verbindung gebracht. Bisher wurde nicht über die Entwicklung eines Gesichtsspasmus bei bösartigen Erkrankungen der Ohrspeicheldrüse berichtet. Die häufigsten Ursachen für hemifazialen Spasmus sind Gefäßkompression des ipsilateralen Gesichtsnervs im Kleinhirnbrückenwinkel (als primär oder idiopathisch bezeichnet) (62 %), erblich bedingt (2 %), sekundär zu Bell-Lähmung oder Gesichtsnervenverletzung (17 %). Hemifaziale Spasmen imitieren (psychogen, Tics, Dystonie, Myoklonus, Myokymie, Myorthythmie und hemimastikatorischer Spasmus) (17 %). Hemifacialer Spasmus wurde nicht im Zusammenhang mit einem bösartigen Parotistumor berichtet, muss aber bei der Differenzialdiagnose dieses vorliegenden Symptoms berücksichtigt werden.

Schlüsselwörter: Gesichtskrampf, pleomorphes Adenom, gutartiger gemischter Parotistumor, rekonstruktive Chirurgie, Speicheldrüsen

Kerntipp: Dieser Bericht stellt den ersten Fall eines hemifazialen Spasmus dar, der mit der Umwandlung eines rezidivierenden pleomorphen Adenoms in ein Karzinom ohne pleomorphes Adenom einhergeht. Die Ursache hemifazialer Spasmen wird diskutiert.

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EINFÜHRUNG

Die enge anatomische Beziehung des Gesichtsnervs zur Ohrspeicheldrüse hat einen erheblichen Einfluss auf die Symptome/Anzeichen, die Diagnose und die Behandlung von Ohrspeicheldrüsenneoplasien[1]. Eine Beteiligung des Gesichtsnervs durch bösartige Erkrankungen der Ohrspeicheldrüse führt in der Regel zu einer teilweisen oder vollständigen Hemifazialen Lähmung[2]. Unseres Wissens wurde jedoch nicht über eine Hyperaktivität dieses Nervs, die sich als Gesichtskrampf äußert, als charakteristisches Merkmal eines bösartigen Parotistumors berichtet. Dennoch wurde in der Literatur zweimal über einen Gesichtsspasmus als charakteristisches Merkmal eines gutartigen Parotistumors berichtet[3]. Wir berichten über einen Fall eines Karzinoms, das bei einem rezidivierenden pleomorphen Adenom (d. h. Karzinom ex pleomorphem Adenom) auftrat und mit hemifazialen Spasmen einherging. Wir skizzieren die Differentialdiagnose des Hemifacialispasmus sowie eine vorgeschlagene Pathophysiologie.

Dies ist ein einzelner institutioneller Fallbericht in einem tertiären Überweisungskrankenhaus. Das Institutional Review Board war nicht verpflichtet, einen Fall an unserer Einrichtung zu melden.

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FALLBERICHT

Eine 56-jährige Raucherin hatte in der Vorgeschichte ein pleomorphes Adenom in der linken Ohrspeicheldrüse, das im Alter von 18 Jahren mit einer oberflächlichen Parotidektomie behandelt wurde. Neunzehn Jahre nach dieser Operation stellte sich bei der Patientin ein multifokales Rezidiv vor. Es wurde eine chirurgische Untersuchung durchgeführt und es wurde festgestellt, dass der Tumor untrennbar mit dem Gesichtsnerv verbunden war. Zu diesem Zeitpunkt wurde die Resektion abgebrochen und der Gesichtsnerv nicht geopfert, und im Ohrspeicheldrüsenbett blieb eine schwere Erkrankung zurück. Der Patient unterzog sich einer externen Strahlentherapie und die Größe des Tumors blieb bei der Überwachung durch serielle Computertomographie (CT) und Magnetresonanztomographie (MRT) 10 Jahre lang stabil. Die Patientin war klinisch asymptomatisch, bis sie anfing, intermittierende ipsilaterale hemifaziale Krämpfe zu entwickeln, die spontan auftraten und alle Teile der linken Gesichtsmuskulatur betrafen, was sie dazu veranlasste, zur Untersuchung zurückzukehren.

Wiederholte CT-Scans zeigten eine Vergrößerung des sich stark und gleichmäßig vergrößernden soliden Tumors ohne Bereiche mit Nekrose oder extrakapsulärer Ausdehnung mit Ausbreitung in das linke Foramen stylomastoideum, zusammen mit verdächtigen Veränderungen im vergrößerten (15 mm) linken Lymphknoten der Ebene IV (Abbildung ​(Abbildung 1A).1A ). Eine Feinnadelaspirationsbiopsie des Tumors ergab den Verdacht auf ein Karzinom ohne pleomorphes Adenom. Nach einer negativen systemischen Metastasenuntersuchung wurde der Patient für eine radikale Parotidektomie mit Tötung des Gesichtsnervs, ipsilateraler selektiver Halsdissektion (Level I-IV) und einem deepithelisierten anterolateralen freien Oberschenkellappen zur Volumenwiederherstellung in den Operationssaal gebracht um die Wundheilung zu verbessern. Der vertikale Abschnitt des Gesichtsnervs im Mastoid wurde freigelegt. Die Reparatur des primären Gesichtsnervs erfolgte durch eine Transplantation des Nervus suralis vom Hauptstamm auf den Schläfenast des Gesichtsnervs, eine Transplantation des Nervs auf den Masseter an den dominanten Mittelgesichtsästen des Gesichtsnervs sowie die Konstruktion einer oralen Kommissursuspension mit einer Fascia-lata-Schlinge .

Abbildung 1 Die axiale Computertomographie des Halses mit Kontrastmittel zeigt eine ovale, sich verstärkende Läsion der linken Ohrspeicheldrüse tief im linken Ast des Unterkiefers, zentriert am linken Stylomandibulartunnel. A: Die Läsion hatte im Jahr 2007 eine Größe von 9 mm × 7 mm × 8 mm; B: Die Läsion hatte im Jahr 2015 eine Größe von 3,1 cm × 2,8 cm × 4,5 cm.

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Die abschließende chirurgische Pathologie bestätigte ein 5,2 cm großes pleomorphes Adenom mit einem multinodulären Wachstumsmuster. Gut umschriebene neoplastische Knötchen unterschiedlicher Größe waren in dicht fibrotischem Bindegewebe eingebettet (Abbildung ​(Abbildung 2).2). Im Narbengewebe zwischen den Knötchen waren auch Nervenbündel eingeklemmt, eine echte perineurale Invasion konnte jedoch nicht festgestellt werden. Innerhalb der Knötchen wurden zwei Herde eines frühen nicht-invasiven Karzinoms festgestellt. Innerhalb eines Knotens wurde ein 4 mm großer Herd maligner Zellen identifiziert, der von gutartigen Epithelelementen umgeben war. In einem separaten Knoten wurde außerdem eine intraduktale maligne neoplastische Proliferation mit einem intakten gutartigen myoepithelialen Zellrand festgestellt. Keiner der bösartigen neoplastischen Herde zeigte eine Invasion in angrenzendes fibroadiöses Gewebe und Nerven. Dreizehn Lymphknoten der Stufen II–V waren negativ hinsichtlich einer Tumorbeteiligung. Der Primärtumor wurde als rT4N0M0 eingestuft.

Abbildung 2 Ein 5,2 cm großes pleomorphes Adenom (Kreis) mit einem multinodulären Wachstumsmuster und gut umschriebenen neoplastischen Knötchen unterschiedlicher Größe war in fibroadiposes Gewebe eingebettet (Pfeile).

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Die hemifazialen Krämpfe ließen nach der Operation nach und der Patient blieb nach 6 Monaten Nachuntersuchung krankheitsfrei. Der Gesichtstonus des Patienten ist wiederhergestellt, die dynamische Muskelaktivität ist jedoch noch nicht entwickelt.

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DISKUSSION

Zbären et al.[4] berichteten, dass pleomorphe Adenome 60 % aller ihrer gutartigen und bösartigen Parotisneoplasien ausmachten. Wenn das pleomorphe Adenom unbehandelt bleibt, besteht über einen Zeitraum von 15 bis 20 Jahren ein malignes Transformationsrisiko von 5 bis 25 %[5]. Das Risiko eines erneuten Auftretens nach einer primären oberflächlichen Parotidektomie beträgt 2–5 %[4], und eine maligne Veränderung bei rezidivierenden pleomorphen Adenomen liegt bei 2–24 %[6]. Zbären et al.[4] postulieren, dass das Risiko einer malignen De-novo-Veränderung mit der Zeit ab der ersten Präsentation und der Anzahl wiederkehrender Tumorepisoden zunimmt.

Die Behandlung eines rezidivierenden pleomorphen Adenoms umfasst einen primären chirurgischen Eingriff, der entweder eine oberflächliche oder eine vollständige Parotidektomie sein kann, je nach Ort des Rezidivs und dem Ausmaß der vorherigen Gesichtsnervenuntersuchung[6]. Die adjuvante Strahlentherapie ist eine weitere Behandlungsoption, die für Patienten geeignet ist, deren Tumor nicht vollständig entfernt wurde[6]. Laut Witt et al. liefert eine retrospektive Analyse den Beweis, dass die Strahlentherapie die lokale Kontrolle dieses Tumors verbessert[6]. Das Risiko einer bösartigen Veränderung der Speicheldrüsen nach einer Strahlentherapie des Halses bei 11.047 Patienten mit Hodgkin-Lymphom wurde von Boukheris et al. untersucht[7]. Sie berichteten, dass 21 Patienten ein Speicheldrüsenkarzinom entwickelten, mit einem beobachteten zu erwarteten Verhältnis von 16,9 und einem Konfidenzintervall von 95 %[7]. Das Risiko war bei Patienten unter 20 Jahren und solchen, die länger als 10 Jahre überlebten, am höchsten[7].

In einer Literaturübersicht berichtete Gnepp, dass bei 3,6 % aller Speicheldrüsenneoplasien, 6,2 % aller Mischtumoren und 11,6 % aller bösartigen Speicheldrüsenneoplasien ein Karzinom ex pleomorphem Adenom vorlag[2]. Der bösartige Tumor tritt vor allem zwischen dem sechsten und achten Lebensjahrzehnt auf[2]. Das Karzinom ex pleomorphes Adenom stellt eine bösartige Veränderung eines primären oder rezidivierenden pleomorphen Adenoms dar[2]. Nouraei et al[8] und Zbären et al[4] berichteten, dass 25 % ihrer 28 Patienten bzw. 21 % ihrer 24 Patienten ein zuvor behandeltes Parotisadenom hatten. Das Karzinom ex pleomorphes Adenom betrifft überwiegend die großen Speicheldrüsen, wobei die Mehrzahl der Fälle in der Ohrspeicheldrüse und der Unterkieferspeicheldrüse festgestellt wird[2]. Nouraei et al.[8] und Olsen et al.[9] berichteten, dass das Karzinom ex pleomorphes Adenom in 96 % bzw. 86 % ihrer Fälle in der Ohrspeicheldrüse lokalisiert war. Das häufigste klinische Erscheinungsbild eines Karzinoms ohne pleomorphes Adenom ist eine feste Masse in der Ohrspeicheldrüse[2]. Obwohl dieser Tumor normalerweise nicht invasiv ist, auf die Kapsel des Parotisadenoms beschränkt und asymptomatisch ist, wurde berichtet, dass er invasiv wird und lokale Strukturen befällt[2].

Ein Karzinom ohne pleomorphes Adenom kann mit Schmerzen einhergehen, wenn es mit der Invasion lokaler Gewebe einhergeht[2]. Eine Beteiligung des Gesichtsnervs führt zu einer Fazialisparese oder -parese[2]. Olsen et al.[9] berichteten, dass 32 % der Patienten in ihrer Serie eine Beteiligung des Gesichtsnervs hatten, die sich in einer teilweisen oder vollständigen Schwäche der Gesichtsmuskulatur äußerte. In seltenen Fällen traten bei Patienten Hautgeschwüre, Tumorpilz, Hautfixierung, tastbare Lymphadenopathie und Dysphagie auf[2].

In der Literatur wurde kein Fall von hemifazialen Krämpfen oder Zuckungen im Zusammenhang mit Karzinomen (ex pleomorphen Adenomen) oder anderen malignen Erkrankungen der Ohrspeicheldrüse oder der Unterkieferspeicheldrüse berichtet. Das einzige bösartige Neoplasma mit Gesichtsspasmus, das wir in der Literatur identifiziert haben, war ein bösartiges Astrozytom im Kleinhirnbrückenwinkel[10]. Nach der Resektion dieses Tumors verschwanden die Gesichtskrämpfe[10]. Die beiden Fälle von Spasmus hemifazialis wurden bei gutartigen Tumoren der Ohrspeicheldrüse gemeldet. Behbehani et al.[11] berichteten über den Fall eines 47-jährigen Mannes, der sich mit einer Raumforderung der rechten Ohrspeicheldrüse und einem Spasmus hemifazialis vorstellte. Die hemifazialen Krämpfe ließen nach der Operation nicht nach, reagierten jedoch 8 Monate später auf Botulinumtoxin-A-Injektionen[11]. Destee et al.[3] berichteten auch über einen Fall eines pleomorphen Adenoms bei einem 70-jährigen Mann, der mit hemifazialen Spasmen auftrat. Während der totalen Parotidektomie wurde festgestellt, dass der Gesichtsnerv blass war und ischämisch wirkte[3]. Die hemifazialen Krämpfe ließen 8 Tage nach der Operation nach und waren innerhalb von 6 Monaten fast vollständig abgeklungen[3].

Die häufigsten Ursachen für hemifazialen Spasmus sind vaskuläre Kompression des ipsilateralen Gesichtsnervs im Kleinhirnbrückenwinkel (als primär oder idiopathisch bezeichnet) (62 %), erblich bedingt (2 %), sekundär zu Bell-Lähmung oder Gesichtsnervenverletzung (17 %). hemifaziale Spasmus-Nachahmer (psychogen, Tics, Dystonie, Myoklonus, Myokymie, Myorthythmie und hemimastikatorischer Spasmus) (17 %)[12]. Zusätzlich zu einer gründlichen Anamnese und einer vollständigen neurologischen Untersuchung empfehlen einige Autoren eine Magnetresonanztomographie und eine Angiographie des Kleinhirnbrückenwinkels[12]. Eine solche Bildgebung ist jedoch möglicherweise nicht bei allen Patienten kosteneffektiv[13], da das Vorhandensein einer ektatischen Arterie in der Magnetresonanztomographie möglicherweise nicht spezifisch für hemifaziale Spasmen ist[12]. Daher kann dies Patienten mit atypischen Merkmalen wie Taubheitsgefühl und Schwäche vorbehalten bleiben[13].

Die Autoren postulieren, dass bei diesem Patienten der hemifaziale Spasmus mit dem Einsetzen der malignen Transformation im rezidivierenden pleomorphen Adenom in der Ohrspeicheldrüse begann. Da es keine Hinweise auf eine perineurale Invasion gibt, gehen wir davon aus, dass peritumorale Entzündungsreaktionen die neurale Stimulation verursacht haben, die zu einem hemifazialen Spasmus führte. Dieser Patient hatte keine vorherige Ohroperation oder eine andere bekannte Ursache, die dieses Symptom erklären könnte. Eine alternative Erklärung für die neurologischen Symptome des Patienten ist eine äußere Kompression des Gesichtsnervs. Dies könnte mit dem dichten fibrotischen Gewebe zusammenhängen, das sowohl Tumorknötchen als auch Nerven umgibt, oder mit der direkten Ausbreitung des Tumors in das linke Foramen stylomastoideum[14] (Abbildung ​(Abbildung 3).3). Der letztere Mechanismus wurde bereits von Blevins et al. vorgeschlagen[14].

Abschließend präsentieren wir den ersten Fall eines hemifazialen Spasmus im Zusammenhang mit der Umwandlung eines rezidivierenden pleomorphen Adenoms in ein Karzinom ex pleomorphem Adenom. Die Pathophysiologie hemifazialer Spasmen wird diskutiert.

DANKSAGUNGEN

Die Autoren möchten sich für die großzügige Unterstützung dieser Forschung durch das Mount Sinai Health System und die THANC Foundation bedanken.

KOMMENTARE

Fallmerkmale

Eine 56-jährige Frau mit einer Vorgeschichte eines rezidivierenden pleomorphen Adenoms der linken Ohrspeicheldrüse, die mit einer Operation und einer externen Strahlentherapie behandelt wurde, stellte sich wegen ipsilateralem hemifazialen Spasmus vor.

Klinische Diagnose

Die klinische Diagnose ist eine bösartige Veränderung eines pleomorphen Adenoms der Parotis mit Beteiligung des Gesichtsnervs.

Differenzialdiagnose

Die Differentialdiagnose ist die Stimulation des Gesichtsnervs durch eine perineurale Invasion oder eine entzündliche Reaktion, die durch einen bösartigen Parotistumor verursacht wird.

Bildgebende Diagnose

Wiederholte CT-Scans zeigten eine Vergrößerung des sich stark und gleichmäßig vergrößernden soliden Tumors ohne Bereiche mit Nekrose oder extrakapsulärer Ausdehnung mit Ausbreitung in das linke Foramen stylomastoideum, zusammen mit verdächtigen Veränderungen im vergrößerten (15 mm) linken Lymphknoten der Ebene IV (Abbildung ​(Abbildung 1A1A).

Pathologische Diagnose

Eine Feinnadelaspirationsbiopsie des Tumors ergab den Verdacht auf ein Karzinom ohne pleomorphes Adenom. Die abschließende chirurgische Pathologie bestätigte ein 5,2 cm großes pleomorphes Adenom mit einem multinodulären Wachstumsmuster mit zwei Herden eines frühen nicht-invasiven Karzinoms und keiner bösartigen Ausbreitung auf angrenzendes fibroadiöses Gewebe, Nerven oder dreizehn Lymphknoten der Stufe II–V.

Behandlung

Es wurde eine radikale Parotidektomie mit Tötung des Gesichtsnervs, einer ipsilateralen selektiven Halsdissektion (Stufe I–IV) und einem deepithelisierten anterolateralen freien Oberschenkellappen durchgeführt. Es wurde eine Transplantation des Nervus suralis vom Hauptstamm des Nervus facialis bis zu seinen Ästen und eine orale Kommissursuspension mit einer Fascia-lata-Schlinge durchgeführt.

Erfahrungen und Lehren

Die Autoren postulieren, dass der hemifaziale Spasmus mit dem Einsetzen der malignen Transformation im rezidivierenden pleomorphen Adenom in der ipsilateralen Ohrspeicheldrüse begann. In Ermangelung jeglicher Hinweise auf eine perineurale Invasion gehen sie davon aus, dass peritumorale Entzündungsreaktionen die neurale Stimulation verursachten, die zu einem Hemifacial-Spasmus führte.

Peer-Review

Dies ist der erste gemeldete Fall einer malignen Transformation eines rezidivierenden pleomorphen Adenoms in einer Ohrspeicheldrüse, das mit einem ipsilateralen hemifazialen Spasmus einhergeht. Da keine Hinweise auf eine perineurale Invasion des ipsilateralen Gesichtsnervs vorliegen, wird angenommen, dass peritumorale Entzündungsreaktionen für die Erregung dieses Nervs und den daraus resultierenden hemifazialen Spasmus verantwortlich waren.

Fußnoten

Erklärung des Institutional Review Board: Dieser Fallbericht war von den Standards des Institutional Review Board am Mount Sinai Beth Israel in New York ausgenommen.

Erklärung zur Einwilligung nach Aufklärung: Dieser Fallbericht war von der Einholung einer Einwilligung nach Aufklärung auf der Grundlage der Standards des Institutional Review Board am Mount Sinai Beth Israel in New York ausgenommen.

Interessenkonflikterklärung: Alle Autoren haben keinen Interessenkonflikt zu erklären.

Manuskriptquelle: Eingeladenes Manuskript

Fachgebiet: Onkologie

Herkunftsland: Vereinigte Staaten

Klassifizierung von Peer-Review-Berichten

Note A (ausgezeichnet): 0

Note B (Sehr gut): B

Note C (gut): C, C

Note D (Mittelmäßig): 0

Note E (Schlecht): 0

Peer-Review begann: 28. Oktober 2016

Erster Beschluss: 1. Dezember 2016

Artikel im Druck: 3. Januar 2017

P- Reviewer: Sedassari BT, Schneider S, Takahashi H S- Editor: Qi Y L- Editor: A E- Editor: Wu HL

Verweise

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